Abstract
Acquired abdominal intercostal hernia（AAIH）は腹腔内の内容物が腹壁筋・筋膜の後天的欠損により腹腔から直接肋間に到達する稀な疾患現象である． 左第10肋骨と第11肋骨の間に痛みを伴う腫脹を認め救急外来に来院した51歳肥満女性の症例を紹介する。 彼女は15年前にこの部位に刺し傷を負ったという病歴を述べた。 CTスキャンでは横隔膜の欠損はなく、脂肪を含む肋間ヘルニアであった。 このヘルニアを修復するために、ヘルニアパッチを用いた開腹手術が行われた。 これらのヘルニアは診断が困難であるため、臨床的に高い疑いを持ち、病歴と身体所見を徹底的に調べることが重要である。 本総説では、AAIHの病態、臨床像、合併症、適切な治療方針について述べる
1. はじめに
肋間ヘルニアは、胸腹壁筋群の崩壊や脆弱化により、隣接する肋骨間の筋膜層がヘルニア化する稀な現象である。 歴史的に、これらのヘルニアはその内容物によって特徴づけられてきた。 筋膜のみで構成された空の袋であったり、肝臓、肺、小腸、大腸、卵膜（本例）、胆嚢などの腹部および胸部内臓を含んでいる場合もある。 肋間ヘルニアはその病因によって分類され、その多くは外傷（鈍的外傷、貫通外傷、肋骨骨折、手術歴）に起因するものである。 まれに自然発生や先天性症候群によるものもある。 近年、肋間ヘルニアは横隔膜の欠損を伴うものと伴わないものの2種類に分けられている。 しかし、多くの著者はこの2つを区別していない。なぜなら、横隔膜に関与しない肋間ヘルニアとされたいくつかの症例は、注意深く観察すると横隔膜に欠陥があったためである。 しかしながら、我々は “後天性腹腔肋間ヘルニア” (AAIH) という用語は、腹腔内の内容物が腹壁筋または筋膜の後天的な欠損を通して腹腔から直接肋間に到達している症例にのみ用いるべきと考える … 横隔膜の欠損を通して内臓がヘルニアになった場合、”経横隔膜肋間ヘルニア” (TIH) という用語を使用する。 2.症例報告
この症例は51歳の肥満と高血圧の女性で、24時間前から左上腹部と胸部下方に有痛性の腫瘤を認めた。 痛みに加え，吐き気を訴えたが，嘔吐や腸の変化は否定された。 15年前に左胸部を刺された既往がある。 この腫瘤は数年前からあったが、無症状のままであった。
身体診察では、患者は肥満であり、左上腹部と下胸部に約8×8cmの圧痛、硬さ、非再現性の腫瘤があることが確認された。 新たにCTスキャンを施行したところ，第11肋骨と第10肋骨の間に腹部肋間ヘルニアが認められた。 ヘルニア内容は卵膜であり、横隔膜の欠損はCT上認められなかった（図1、2）。
患者を手術室に運び、右側臥位とした。 全身麻酔下で肋間に沿ってヘルニア部を切開した。 ヘルニア嚢を確認し、周囲の皮下組織を剥離した(図3、4)。
ヘルニア嚢を開くと卵膜があり、腹膜腔内に戻された。 図5
次に自己拡張型ポリプロピレンとePTFEのヘルニアパッチ(VENTRALEX Hernia Patch)（図6）を用いて欠損を固定し、肋間筋膜と外斜筋をVicryl interrupted stitchsを用いてメッシュ上に近似させた(図7)。 患者の術後経過は問題なく、術後2日目に退院した。
3 Discussion
Acquired abdominal intercostal hernia (AAIH) は世界で19例しか報告されていない非常に稀な現象である。 定義上、AAIHは横隔膜の欠損を伴わないが、欠損がある場合は経横隔膜肋間ヘルニア(Transdiaphragmatic intercostal hernia, TIH)と呼ばれる。 我々の患者のヘルニアは以前は縮小可能であったが、来院時にはヘルニアは陥入した状態であった。 腹部肋間ヘルニア（AIH）は胸腹壁の筋層が弱くなったり破れたりして、内圧変動時に内臓内容物が外側に押し出される力に対して十分な抵抗ができなくなることが原因である。 AIHのヘルニア嚢の外層には経胸壁筋膜、横隔壁筋膜、腹膜があり、腹膜や胸郭からの内容物を含んでいてもいなくても良い。 組織の破壊を引き起こす1つのメカニズムは、AAIH全体の65％を占め、大きな外傷によるものである。鈍力、減速損傷、ナイフや肋骨骨折のような鋭い物体による貫通損傷である。 Unluらは、軽度の外傷後に肋間ヘルニアを発症する患者にはいくつかの素因があると報告している。 COPD、喘息、糖尿病、高齢、ステロイドによる治療、過度の体重減少、腹腔内圧の上昇などである。 このような圧力の急激な上昇や慢性的な上昇は、胸腹壁の筋膜や筋肉に微小外傷を引き起こす可能性がある。 肋骨骨折は、場合によっては、骨折した肋骨のギザギザが腹壁組織を貫通し、外傷性肋間ヘルニアの素因となるため、AAIHの病像を複雑化することがある。 胸壁を弱める他のまれな病態生理学的メカニズムには、Ehlers-Danlos症候群のような組織強度を低下させる先天性疾患や、ポーランド症候群のような胸壁欠損を伴う先天性疾患がある。
胸腹壁の崩壊は腹部肋間ヘルニア発生の唯一の病因であると思われるが、すべてのケースで十分ではないようである。 腹腔内圧が急激に上昇した際に組織が弱くなることが重なり、肋間ヘルニアが発生したり、それまで縮小可能であったものが陥入したりするのだと思われる。 このことは、今回紹介した症例のように、前腹壁外傷の遠因となった患者が、長年無症状であったにもかかわらず、突然合併症を発症する理由を説明するものであろう。 外傷から腹部肋間ヘルニアの入院までの期間は、自然発症、後天性問わず非常に幅がある。 ある著者は外傷後即日入院したと報告しているが、他の著者は外傷から入院まで20年のスパンがあったと報告している 。 本症例では、刺傷から15年後に痛みと腫れの症状が24時間かけて発症したため入院した。 本症例では、何がきっかけで突然ヘルニアが陥入し、その後の症状が出現したのかは不明であるが、肥満が顕著な危険因子であった。 本症例はまた、15年前の刺傷がAAIHの診断に役立ったことから、徹底した病歴聴取の重要性を強調している。
胸壁の特定の部位は、解剖学的に特定の部位に固有の弱さがあるため、他よりもヘルニアに対して脆弱性が高い。 胸壁は、外肋間筋の支えがないため、肋軟骨接合部から胸骨にかけて前方で弱い。 後方では、肋骨角から椎骨まで内肋間筋がないため、もう一つの弱点となっている。 興味深いことに、この患者の肋間ヘルニアはこれらの脆弱な部分の周辺ではなく、すべての肋間筋が存在する胸壁のより補強された部分で発生しているのである。 ほとんどのAAIHは第9肋骨の下に位置し、左右の差はなく、主な症状は胸の腫れ（85％）、痛みや不快感（76％）である。 腸管がヘルニア化した場合、閉塞症状を呈することがあり、その最も特異な徴候は胸部での腸管の音の存在である。
あらゆるタイプの肋間ヘルニアの診断は、浮腫、血腫、肥満により、腹壁内容物の突出が不明瞭で、困難な場合がある。 このため、CTは優れた可視性を提供するだけでなく、欠損を修復するための術前計画を立てるための信頼できる手段であるため、最良の診断ツールである。 実際、Erdasらの報告によると、AAIHの15%は、卵膜、小腸、大腸、または肝臓の陥没や絞扼を合併している。 その他の合併症としては、横隔膜の裂傷や欠損の見逃しがあり、これは患者が肋間ヘルニアを再発する素因となりうる。 AAIHの症例では死亡例は報告されていないが、経横隔膜的肋間ヘルニアでは死亡例が報告されており、その多くは他の関連する損傷による出血の結果として生じている … まれに、手術のリスクが高い複数の合併症を持つ高齢の患者において、保存的治療が正当化されることがある。 保存的管理は一部の無症状の患者において報告されているが、無症状の患者に対する非外科的処置は、患者の年齢、再発のリスク、ヘルニアの鋭さ、併存疾患、手術の危険因子、ヘルニアの種類と大きさを慎重に検討した後に行うことを推奨している。 外科医は修復術を決定する前に患者や損傷に関する多くの要素を考慮しなければならない。 欠損部の閉鎖は、本症例のように肋間に沿って行う開胸（肋間切開）により直接的に行うことができる。 また、腹腔鏡や開腹による間接的なアプローチも可能である。 開腹（直接法）と腹腔鏡（間接法）の併用も成功した。 緊急時には、腹部や胸部への鈍的・貫通的損傷に伴う他の腹腔内損傷に容易にアクセスできる開腹アプローチが最も賢明な手術選択である。 腹腔鏡下での修復は、内臓損傷が存在する場合や術前に判断できないような緊急の状況でも行われている。 腹腔鏡下手術は危険なヘルニア内容物を適切に管理でき、他の腹腔内損傷も治療でき、低侵襲であるという利点がある。 しかしながら、その欠点は非複雑症例において開腹肋間アプローチよりも不利な点である。 このような欠点には、より高度な専門知識が必要であること、腹腔内にメッシュを設置すること、腸管損傷と痛みのリスクが高まることが報告されている。
我々の症例のように、緊急性のない状況では、直接肋間アプローチは有効かつ安全であることが示されている … 特に非常に大きな欠損や再発した欠損の場合、補綴物のサポートがないと再発率が高くなるため、ほとんどのケースで補綴物による補強が推奨されている。 私たちの患者には、外腹斜筋と肋間筋の筋膜にストラップが固定された直径8cmのパッチ（VENTRALEX Hernia Patch）を使用することを選択しました。 術後の不快感やメッシュの移動を抑えるために、縫合や鋲の代わりにフィブリン糊を使用してメッシュを固定することを提唱している外科医もいる。 彼らは2年後のフォローアップでヘルニアの再発や不快感を感じなかったと報告している。 これらの結果は縫合に代わる心強いものであるが、AAIH修復におけるfibrin glueの短期および長期の臨床効果を明らかにするために、より対照的な研究が必要である。
Losanoffらは肋骨に近似するケーブルループを用いて成功を収めているが、一般的にこのようなアプローチは肋間神経障害と同様に、慢性疼痛や違和感の原因となるので避けるべきものである 。 しかし、一部の著者は、肋骨の変位により肋間が広がっている場合、非常に大きな欠損がある場合、または肋骨の骨膜が欠損周囲の組織よりも安全な固定構造を提供する場合、一部の患者では、組織の完全性を損なう瘢痕組織、共存疾患、または先天性症候群によって弱くなっている可能性がある場合に使用することを推奨している 。 この患者の術前計画では、肋骨の変位や骨折がなく、肋間が広がっていないため、ケーブルの使用は不要と判断した。また、患者の慢性疼痛症状のリスクも避けたかったためである。
アプローチにかかわらず、ErdasらによるAAIHに関する最新の包括的な文献レビューでは、28.6%の症例で再発が起こり、最大12ヶ月で確認されたと報告されています。 いくつかの症例は経過観察期間が3ヶ月未満と短かったり，全く経過観察されなかったりしたので，この数字は過小評価されている可能性がある。 高い再発率を説明する理論は、横隔膜の裂け目の見落とし、縫合糸の裂け目、または肋骨骨折のギザギザから別の欠陥が発生することである。 結論として、医師は胸壁に触知可能な膨らみを呈する患者、特に腹部や胸郭に貫通外傷や鈍的外傷の既往を持つ患者に対して、腹部および経横隔膜肋間ヘルニアを強く疑う必要がある。 診断にはCTが適している。 後天性腹部肋間ヘルニアの報告は非常に少ないため、採用される様々な手術手技の有効性を判断することは困難である。 術者の経験と患者の要因を考慮した上で、修復術を決定する必要がある。 AAIHの再発率や合併症の統計的信憑性は低いものの、文献に報告されている症例は、重大な罹患を引き起こす可能性があることを裏付けている。 したがって、AAIHの症候性患者には迅速な外科的管理を追求すべきである。
利益相反
著者らは利益相反がないことを宣言する。