Kathleen Henriksen, M.D.
Akutmottagningen, Ullevål Universitetssjukhus, 0407 Oslo, Norge
Eirik Solheim M.D.
Sørlandet Hospital, 4809 Arendal, Norge
Hilda Sønsterud
Talpedagog, Oslo, Norge
Greg Jablonski, MD, Ph.D.
Senior Ear Surgeon
Department of Ear Nose and Throat , ØPO-klinikken,
Rikshospitalet University Hospital and University of Oslo
N-0027 Oslo, Norway
Espen Dietrichs, M.D., Ph.D.
Professor i neurologi, avdelningschef
Avdelningen för neurologi
Center for Clinical Neuroscience
Rikshospitalet Universitetssjukhuset och Universitetet i Oslo
N-0027 Oslo, Norge
Detta är den engelska översättningen av en artikel som publicerades i oktober 2007 nummer av Norsk Tidskrift for Logopedi.
Det är väl etablerat att vissa stammare kan uppleva en spontan förbättring av sin språkfärdighet när de talar i kör eller med sång, en så kallad kör-effekt. Vi är övertygade om att om teknisk intervention mot stamning eller måttligt tal påbörjas medan hjärnan fortfarande är plastisk, före sju års ålder, kan det vara möjligt att framkalla en bestående flytande talförmåga när hjärnan ommoduleras för att kringgå dysfunktionella nervbanor. Denna hypotes bygger på hjärnans betydande potential för plastisk förändring och en logisk härledning från den empiriska behandlingen av astigmatism.
Bakgrund
Den uppskattade prevalensen för stamning i den vuxna befolkningen är mellan 0,7 och 1 %. Stamning kan vara ett betydande socialt handikapp. Traditionellt har det diagnostiserats och behandlats av talpedagoger och psykologer. Stamning är en komplex neuromotorisk talstörning som ofta är genetiskt betingad. Essentiell stamning kännetecknas ofta av blockeringar med fullstopp av luft och ljud, upprepning av ljud eller förlängning av stavelser. Konsensus har definierat stamning som en procentuell andel dysfluenser per hundra ord, där 5 % representerar en mild stamning medan 12 % eller mer anses vara ett allvarligt tillstånd. (Guitar 2006) Med essentiell stamning menar vi att stamning är den grundläggande dysfunktionen och inte att den är ett symptom på en annan sjukdom.
Det har varit känt sedan urminnes tider att fysisk manipulation under stamning kan påverka stamningsfrekvensen. Det står skrivet att Demosthenes (384-322) som pojke botade sig själv från stamning genom att tala med småsten i munnen. På 1960-talet upptäckte man att en del av den stammande befolkningen upplevde remission när de utsattes för fördröjd auditiv återkoppling (Delayed Auditory Feedback, DAF). Därefter har det utvecklats många apparater som ger DAF-terapi. Vi kommer att referera till detta som teknisk intervention. Teknisk intervention omfattar att patienten utrustas med en anordning som ger ett eko av patientens egen röst med en fördröjning på mellan 50 och 200 ms. I ett försök att undvika resistensutveckling med tiden justeras också frekvensen av patientens egen röst upp eller ner, från +/- 1000 Hz till 500 Hz. Detta kallas Frequency Altered Feedback (FAF). Hur många procent av patienterna som reagerar på effekten av DAF/FAF är ännu inte ordentligt dokumenterat. DAF/FAF har dock använts och används fortfarande för behandling av stamning.
Existerande hypoteser
Foundas (2004) anser att personer som stammar har en auditiv perceptionsdefekt. Hon har postulerat att manipulering av hörselsignalen med DAF/FAF kan påverka graden av flyt hos vissa patienter som stammar: Det auditiva systemet, åtminstone på nivån för auditiv inmatning, är involverat i båda dessa tillstånd för att framkalla flödighet. Det kan alltså finnas en defekt i den auditiva bearbetningen som åtminstone delvis upphävs med dessa förfaranden. (Foundas et al, 2004, s.1640)
Van Riper beskrev stamning som en konsekvens av en disynkronisering av sekventiella motoriska talrörelser (Guitar 2006). Kan detta vara en konsekvens av en auditiv perceptionsdefekt eller en dysfunktion i de basala ganglierna?
I 1991 föreslog G. Goldberg en hypotes som grovt förenklat säger att det finns två vägar som kan användas för att initiera motorisk aktivitet. Det dubbla systemet består av en medial väg, som innefattar basalganglierna , och en lateral väg, som innefattar lillhjärnan. Den laterala trakten omfattar den premotoriska hjärnbarken, lillhjärnan och förbindelserna mellan dem. Enligt hypotesen aktiveras den laterala trakten under medvetna samordnade rörelser. Aktivering av denna laterala trakt kan vara till hjälp för att minska symtom som orsakas av en dysfunktion i den mediala trakten, basala ganglier till exempel vid Parkinsons sjukdom. (Goldberg,1991) Alm (2004) har vidare ställt följande hypoteser om stotters etiologi: ” Den centrala dysfunktionen vid stamning föreslås vara nedsatt förmåga hos de basala ganglierna att producera tidsangivelser för initiering av nästa motoriska segment i talet”. (Alm, 2004, s.325)
Enligt Foundas (2004) och Alm (2004) kan man förmå hjärnan att flytta trakter genom att ändra den auditiva återkopplingen. En stor del av förhållandet mellan de olika strukturerna och deras roll i stamningens patogenes är fortfarande okänd. Trots detta verkar det rimligt att använda Goldbergs hypotes (1991) om laterala kontra mediala trakter som en arbetsmodell för stamning. (Alm 2004) Om felet verkligen uppstår i den mediala trakten/basalganglierna kan man genom att aktivera den laterala koordinerade trakten kringgå den ”felaktiga kretsen” genom att aktivera den laterala koordinerade trakten. I ett sådant system skulle det förefalla rimligt att observera ett mer flytande tal och därmed skapa en grund för att förstå de terapeutiska effekterna av körläsning och auditiv återkoppling (DAF/FAF). Med flytande tal menar vi talproduktion som är jämn, rytmisk och inte ansträngd (Lind 2004).
Radiologi
En viss grad av stöd för Alms teori kan hittas i en nyligen genomförd funktionell magnetresonanstomografi (fMRI) studie som gjordes på 16 vuxna stammare. Bilderna togs före och efter Kassel Stuttering Therapy (Giraud et al, 2007). Före behandlingen hade patienterna ökad aktivitet i en del av de basala ganglierna (nucleus caudatus), medan denna aktivitet inte längre fanns efter framgångsrik behandling.
Med hjälp av PET-teknik (Positron Emission Tomography) har man funnit stöd för ett antal etiologiska hypoteser om stamning:
– Bristande utveckling av dominans av vänster hemisfär.
– Hyperaktivitet i den högra hemisfären.
– Deaktivering av det frontalt-temporala systemet som är involverat i talproduktion.
– Hyperaktivitet i de motoriska systemen.
Den visade sig att hyperaktiviteten reducerades signifikant vid användning av körtal. Dessutom fanns det en motsvarande reaktivering av de deaktiverade frontalt-temporala systemen. (Fox et al, 1996).
Med tanke på att en PET-scanning är en bild av metabolisk aktivitet över förfluten tid anser vi att funktionella fynd av den typ som anges ovan är dåligt lämpade för att förstå etiologin bakom stamning. Den tid det tar från det att dysfunktionen uppstår tills kompletterande mekanismer aktiveras är så kort att det sannolikt är omöjligt med dagens teknik att avslöja det faktiska ögonblicket för dysfunktionen. Frågan är då: Vilka av de observerade förändringarna representerar felet och vilka representerar hjärnans sekundära kompensationsmekanismer?
Dr Chang (Schonfeld , 2007) har hos både stammande barn och vuxna observerat en minskning av den vita substansen i områden som förbinder den främre motorisk-språk-regionen och språkförståelseregionen. Dr Chang uttryckte följande tankar i Ped News (januari 2007, s.34).):
”Vuxna som stammar uppvisar samma traktoravvikelser som barn, men visar också asymmetri i volymen av grå substans, vilket tyder på att fyndet av grå substans hos vuxna återspeglar neuroplastiska förändringar som är sekundära till en livstid av stamning.’
Detta måste betraktas som ett betydelsefullt fynd i och med att det representerar en introduktion av hjärnans plastiska förändring i stamningens patologi .
Kan terapi framkalla plastisk förändring?
Under klinisk testning av en DAF/FAF-anordning observerade Henriksen och Solheim en tekniskt framkallad spontan remission hos en gravt stammande patient. Testningen genomfördes under kontrollerade förhållanden på Rikshospitalet i Oslo i Norge den 4 november 2003. Under stor akademisk skepsis frågar vi; kan en sådan remission i vissa fall vara permanent?
Under de senaste åren har vi lärt oss att hjärnan har en enorm potential för plastisk förändring under hela livet, både som ett resultat av normal inlärning och återställande efter skada (se Dietrichs, 2007 för en översikt). Det är dock under de första levnadsåren som hjärnan har sin största potential för plastisk förändring. Under dessa år utvecklas alla viktiga nervbanor fullt ut och de som inte används bryts gradvis ned. Denna ommoduleringsprocess används inom den kliniska medicinen, till exempel vid behandling av barn med astigmatism. Behandlingen omfattar en period av växelvis plåsterning av det anpassade och det icke anpassade ögat, vilket gör att barnet tränas att använda båda ögonen. Det rekommenderas att detta görs före 7 års ålder för optimal effekt. Om detta inte görs kommer hjärnan ofta att undertrycka synen och försämra det tvärställda ögats optiska banor, vilket kan leda till blindhet.
Med utgångspunkt i den nuvarande kunskapen om hjärnans enorma potential för plastisk förändring och logiska slutsatser från den empiriska behandlingen av astigmatism har Henriksen och Solheim utvecklat följande hypotes: Om teknisk intervention mot stamning inleds medan hjärnan befinner sig i sin mest plastiska fas (före 7 års ålder) kan det vara möjligt att framkalla ett ihållande flyt även efter det att apparaten avlägsnats. De har vidare antagit att teknisk intervention med DAF/FAF fungerar genom att blockera den dysfunktionella mediala motoriska banan samtidigt som den laterala banan aktiveras. På så sätt skulle de dysfunktionella trakterna nedbrytas under behandlingen. Detta skulle i teorin kunna resultera i en permanent flödesförmåga som förmedlas av det laterala systemet.
En parallell hypotes skulle kunna presenteras för att utvärdera Lidcombe-programmets effekt. Ett viktigt inslag i programmet innebär att föräldrarna aktivt deltar i interventionen. Föräldrarna instrueras att ge direkt feedback till barnet (inom mycket specifika riktlinjer och förfaranden). Barnet uppmuntras att upprepa sitt uttalande på ett mer kontrollerat sätt. Enligt Alms teori är det laterala systemet mer dominant när rörelsen är medvetet kontrollerad. (Alm 2004) Frågan är om hjärnans plastiska potential kan utnyttjas här? Kan direkt ingripande via Lidcombeprogrammet bidra till förbättrad flödesförmåga på lång sikt?
Det har gjorts flera effektivitetsstudier av Lidcomeprogrammet med varierande grad av pålitlighet och tillförlitlighet. En av de mer intressanta studierna bör dock beaktas. Studien, som var randomiserad och kontrollerad, byggde på ett betydande antal barn som stammade i åldrarna 3-6 år (Randomexed Control Trials). Studien bestod av två grupper där en av grupperna fick intervention genom Lidcombe-programmet. Grupperna jämfördes därefter och resultaten visade en signifikant skillnad (Jones et al, 2005)
Vi anser att det är viktigt att undersöka samt påbörja behandling i tidig ålder. Vi hoppas att våra tankar och hypoteser kan främja professionell reflektion och diskussion både inom logopedi och medicin. Vi tror att ett närmare tvärvetenskapligt samarbete och mer forskning kan bidra till en ökad förståelse för stamning. Vårt mål är att ge en mer evidensbaserad , akademiskt förankrad behandling. Vårt grundläggande mål är att ge patienter som stammar den bästa och mest effektiva behandlingen.
Referenser:
Abwender, D.A., Trinidad, K.S. et al. 1998, Features resembling Tourette’s syndrome in develpmental stuttering.
Alm, P., 2004, Stuttering and the basal ganglia circuits: a critical review of possible relations, Journal of Communication Disorders 37, 2004:325-369
Christmann, H., 2007, Evidensbaseret stammebehandling, Norsk Tidsskrift for logopedi 1/2007
Comings, D. et al, 1996, Polygenetic Inheritance of Tourette Syndrome, Stuttering, Attention Deficit Hyperactivity Disorder, Conduct, and Oppositional Defiant Disorder, American Journal of Medical Genetics 67:264-288
Craig A. et al, 2002, Epidemiology of stuttering in the communication across the entire life span, Journal of Speech Language Hearing Research, 45:1097-1105.
Dietrichs E., 2007. Hjernens plastisitet – perspektiver för rehabilitering etter hjerneslag. Tidsskr Nor Lægeforen, 127:1228-1231.
Foundas, A.L. et al, 2001, Anomalous anatomy of speech-language areas in adults with persistent developmental stuttering, Neurology 2001;57:207-215
Foundas, A.L. et al, 2004, Aberrant auditory processing and atypical planum temporale in developmental stuttering, Neurology 2004;63:1640-1646
Fox, P.T. et al, 1996, A PET study of the neural systems of stuttering. Nature, 382:158-162.
Giraud, A-L. et al., 2007. Svårighetsgraden av dysfluens korrelerar med basala ganglia-aktivitet vid persisterande utvecklingsstottring. Brain Language 2007 (Tilgjengelig online i påvente av trykking)
Goldberg, G., 1991, Microgenetic theory and the dual premotor systems hypothesis: implications for rehabilitation of the brain-damaged subject. I R. E. Hanlon (Ed.), Cognitive microgenesis:a neuropsychological perspective, N.Y.: Springer.
Guitar, B. 2006: Stuttering. Ett integrerat förhållningssätt till dess natur och behandling. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins
Haaland-Johansen, L., 2007, Evidensbaserad praxis ’ av intresse for norsk logopedi?, Norsk Tidskrift for Logopedi 2/2007:5-9
Jones M.et al, 2005, BMJ, doi:10.1136(bmj.38520.451840, publisert 11. August 2005
Lindcoln, M. et al, 2006, Altered auditory feedback and the treatment of stuttering: A review, Journal of Fluency Disorders 31, 2006:71-89
Lind, M. 2004, Flyt i språkproduksjonen, Norsk Tidskrift for Logopedi I/2004
Yairi, E, & Ambrose, N., 2005, Early childhood stuttering. Austin, TX:Pro-Ed, Inc.
Yairi E., 2005: On the Gender Factor in Stuttering, Stuttering Foundation of America newsletter, Fall 2005: 5
.