Kathleen Henriksen, M.D.
Emergency Room, Ullevål University Hospital, 0407 Oslo, Norway
Eirik Solheim M.D.
Sørlandet Hospital, 4809 Arendal, Norway
Hilda Sønsterud
Speech and Language Pathologist, Oslo, Norway
Greg Jablonski, M.D., Ph.D.
Senior Ear Surgeon
Department of Ear Nose and Throat , ØPO-klinikken,
Rikshospitalet University Hospital and University of Oslo
N-0027 Oslo, Norway
Espen Dietrichs, M.D., Ph.D.
Professor Neurologie, Afdelingshoofd
Departement Neurologie
Centrum voor Klinische Neurowetenschappen
Rikshospitalet Universitair Ziekenhuis en Universiteit van Oslo
N-0027 Oslo, Noorwegen
Dit is de Engelse vertaling van een artikel gepubliceerd oktober 2007 nummer van Norsk Tidskrift for Logopedi.
Het is algemeen bekend dat sommige stotteraars een spontane verbetering in spreekvaardigheid kunnen ervaren wanneer ze in koor of met zang spreken, een zogenaamd kooreffect. Wij zijn van mening dat als technische interventie tegen stotteren of gematigd spreken wordt gestart terwijl de hersenen nog plastisch zijn, vóór de leeftijd van 7 jaar, het mogelijk kan zijn om blijvende vloeiendheid te induceren omdat de hersenen zich opnieuw moduleren om disfunctionele zenuwbanen te omzeilen. Deze hypothese is gebaseerd op het significante potentieel van de hersenen voor plastische verandering en logische afleiding uit de empirische behandeling van astigmatisme.
Achtergrond
De geschatte prevalentie voor stotteren in de volwassen bevolking ligt tussen 0,7 tot 1%. Stotteren kan een belangrijke sociale handicap zijn. Van oudsher wordt het gediagnosticeerd en behandeld door spraakpathologen en psychologen. Stotteren is een complexe neuro-motorische spraakstoornis met vaak een genetische predispositie. Essentieel stotteren wordt vaak gekenmerkt door blokken met volledige lucht- en klankstops, herhaling van klanken of verlenging van lettergrepen. De consensus heeft stotteren gedefinieerd als een percentage van dysfluency per honderd woorden, waarbij 5% staat voor een milde stotter, terwijl 12% of meer wordt beschouwd als een ernstige aandoening. (Guitar 2006) Met essentieel stotteren bedoelen we dat stotteren de fundamentele disfunctie is en niet dat het een symptoom is van een andere ziekte.
Het is al sinds de oudheid bekend dat fysieke manipulatie tijdens het stotteren de stotterfrequentie kan beïnvloeden. Er staat geschreven dat Demosthenes (384-322) zich als jongen van het stotteren genas door te spreken met kiezelstenen in zijn mond. In de jaren 1960 werd ontdekt dat een deel van de stotterende bevolking remissie ervoer wanneer zij werden blootgesteld aan Delayed Auditory Feedback (DAF). Vervolgens zijn er vele apparaten ontwikkeld die DAF therapie geven. We zullen dit technische interventie noemen. Technische interventie houdt in dat de patiënt wordt uitgerust met een apparaat dat een echo geeft van de eigen stem van de patiënt met een vertraging tussen 50 en 200 ms. Om weerstandsontwikkeling in de loop van de tijd te voorkomen, wordt ook de frequentie van de eigen stem van de patiënt naar boven of beneden bijgesteld, van +/- 1000Hz tot 500Hz. Dit wordt Frequency Altered Feedback (FAF) genoemd. Hoeveel procent van de patiënten reageert op het effect van DAF/FAF is nog niet goed gedocumenteerd. DAF/FAF is en wordt echter wel gebruikt voor stottertherapie.
Bestaande hypothesen
Foundas (2004) is van mening dat mensen die stotteren een auditief perceptiedefect hebben. Zij heeft gepostuleerd dat de manipulatie van het hoorsignaal met DAF/FAF de mate van vloeiendheid kan beïnvloeden bij sommige patiënten die stotteren: Het auditieve systeem, althans op het niveau van de auditieve input, is betrokken bij deze beide vloeiendheid veroorzakende condities. Er kan dus sprake zijn van een defect op het niveau van de auditieve verwerking dat met deze procedures ten minste gedeeltelijk ongedaan wordt gemaakt. (Foundas et al, 2004, s.1640)
Van Riper beschreef stotteren als een gevolg van een dis-synchronisatie van opeenvolgende motorische spraakbewegingen (Gitaar 2006). Kan dit een gevolg zijn van een defect in de auditieve waarneming of van een disfunctie van de basale ganglia?
In 1991 stelde G. Goldberg een hypothese voor die ruw vereenvoudigd stelt dat er twee routes bestaan die kunnen worden gebruikt voor het initiëren van motorische activiteit. Het dubbele systeem bestaat uit een mediaal kanaal, dat de basale ganglia omvat, en een lateraal kanaal, dat het cerebellum omvat. De laterale tractus omvat de premotorische hersenschors, het cerebellum en de verbindingen tussen beide. Volgens de hypothese wordt de laterale tractus geactiveerd tijdens bewuste gecoördineerde beweging. Activering van deze laterale tractus kan behulpzaam zijn bij het verminderen van symptomen die worden veroorzaakt door een disfunctie in de mediale tractus, basale ganglia bijvoorbeeld bij de ziekte van Parkinson. (Goldberg,1991) Alm (2004) heeft verdere hypotheses over de etiologie van stotteren: “De kern van de stotterstoornis is volgens Alm een verstoord vermogen van de basale ganglia om timing cues te produceren voor de initiatie van het volgende motorische segment in de spraak. (Alm, 2004, s.325)
Volgens Foundas (2004) en Alm (2004) kan men de hersenen ertoe brengen traktaten te verschuiven door de auditieve feedback te veranderen. Een groot deel van de relatie tussen de verschillende structuren en hun rol in de pathogenese van stotteren is nog onbekend. Niettemin lijkt het redelijk om de hypothese van Goldberg (1991) over laterale versus mediale tracten als werkmodel voor stotteren te gebruiken. (Alm 2004) Als de fout inderdaad optreedt in de mediale tractus / basale ganglia, kan men door activering van de laterale gecoördineerde tractus de “foutieve schakeling” omzeilen. In zo’n systeem lijkt het redelijk om vloeiender spraak waar te nemen, en zo de basis te leggen voor het begrijpen van de therapeutische effecten van koorlezen en auditieve feedback (DAF/FAF). Met vloeiende spraak bedoelen we een spraakproductie die gelijkmatig, ritmisch en niet gespannen is (Lind 2004).
Radiologie
Enige mate van ondersteuning voor Alm’s theorie kan worden gevonden in een recente functionele Magnetic Resonance Imaging (fMRI) studie gedaan bij 16 volwassen stotteraars. Er werden beelden gemaakt voor en na Kassel Stottertherapie (Giraud et al, 2007). Voor de behandeling hadden de patiënten verhoogde activiteit in een deel van de basale ganglia (nucleus caudatus), terwijl na succesvolle behandeling deze activiteit niet langer aanwezig was.
Met behulp van Positron Emissie Tomografie (PET) technologie, is ondersteuning gevonden voor een aantal etiologische hypothesen van stotteren:
– Gebrek aan ontwikkeling van dominantie van de linker hersenhelft.
– Hyperactiviteit van de rechterhersenhelft.
– Deactivering van het frontale-temporale systeem dat betrokken is bij de spraakproductie.
– Hyperactiviteit van motorische systemen.
De hyperactiviteit bleek aanzienlijk te verminderen bij het gebruik van koorspraak. Bovendien was er een overeenkomstige reactivering van de gedeactiveerde frontale-temporale systemen. (Fox et al, 1996).
In aanmerking nemend dat een PET scan een beeld is van metabolische activiteit over verstreken tijd, zijn wij van mening dat de functionele bevindingen van het hierboven gegeven type slecht geschikt zijn voor het begrijpen van de etiologie van stotteren. De tijd die verstrijkt tussen het moment dat de disfunctie optreedt en het moment dat aanvullende mechanismen worden geactiveerd, is zo kort dat het met de huidige technologie waarschijnlijk onmogelijk is om het werkelijke moment van disfunctie bloot te leggen. De vraag is dan: Welke van de waargenomen veranderingen vertegenwoordigen het punt van de fout en welke vertegenwoordigen de secundaire compensatiemechanismen van de hersenen? Dr. Chang (Schonfeld , 2007) heeft bij zowel stotterende kinderen als volwassenen een vermindering van de witte substantie waargenomen in gebieden die het frontale motor-spraakgebied en het taalbegripgebied met elkaar verbinden. Dr. Chang uitte de volgende gedachten in Ped News (januari 2007, s.34):
‘Volwassenen die stotteren vertonen dezelfde kanaalafwijkingen als kinderen, maar vertonen ook asymmetrie in grijs-stof volume, wat suggereert dat de grijs-stof bevinding bij volwassenen neuroplastische veranderingen weerspiegelt die secundair zijn aan een leven lang stotteren.
Dit moet worden beschouwd als een belangrijke vondst, omdat het een introductie van de hersenen plastische verandering in de pathologie van stotteren vertegenwoordigt.
Kan therapie plastische verandering induceren?
Onder klinische testen van een DAF/FAF apparaat, observeerden Henriksen en Solheim een technisch geïnduceerde spontane remissie bij een ernstig stotterende patiënt. De tests werden uitgevoerd onder gecontroleerde omstandigheden in het Rikshospital in Oslo Noorwegen op 4 november 2003. Onder grote academische scepsis vragen we ons af; kan zo’n remissie in sommige gevallen blijvend zijn?
De laatste jaren hebben we geleerd dat de hersenen een enorm potentieel hebben voor plastische verandering gedurende het hele leven, zowel als gevolg van normaal leren als van herstel na letsel (zie Dietrichs, 2007 voor een overzicht). Niettemin is het in de eerste levensjaren dat de hersenen hun grootste potentieel voor plastische verandering hebben. Tijdens deze jaren worden alle belangrijke zenuwbanen volledig ontwikkeld en worden de zenuwbanen die niet in gebruik zijn, geleidelijk afgebroken. Dit re-modulatieproces wordt in de klinische geneeskunde gebruikt, bijvoorbeeld bij de behandeling van kinderen met astigmatisme. De behandeling bestaat uit een periode van afwisselend patchen van het uitgelijnde en het niet-uitgelijnde oog, waardoor het kind wordt getraind om beide ogen te gebruiken. Het wordt aanbevolen dit voor de leeftijd van 7 jaar te doen voor een optimaal effect. Als dit niet gebeurt, zullen de hersenen vaak het gezichtsvermogen onderdrukken en de optische tractus van het gekruiste oog degraderen, wat mogelijk tot blindheid leidt.
Gebaseerd op de huidige kennis van het enorme potentieel van de hersenen voor plastische verandering en logische afleiding uit de empirische behandeling van astigmatisme, hebben Henriksen en Solheim de volgende hypothese ontwikkeld: Als technische interventie tegen stotteren wordt gestart terwijl de hersenen zich in de meest plastische fase bevinden (voor de leeftijd van 7 jaar), kan het mogelijk zijn om een persisterende vloeiendheid te induceren, zelfs nadat het apparaat is verwijderd. Zij hebben verder getheoretiseerd dat technische interventie met DAF/FAF werkt door het blokkeren van de disfunctionele mediale motor tractus terwijl de laterale tractus wordt geactiveerd. Op deze manier zouden de disfunctionele kanalen tijdens de behandeling worden afgebroken. Dit zou in theorie kunnen resulteren in een permanente vloeiendheid bemiddeld door het laterale systeem.
Een parallelle hypothese zou kunnen worden voorgesteld voor de evaluatie van het effect van het Lidcombe programma. Een belangrijk element in het programma is de actieve deelname van de ouders aan de interventie. De ouders worden geïnstrueerd om directe feedback te geven aan het kind (binnen zeer specifieke richtlijnen en procedures). Het kind wordt aangemoedigd om zijn of haar uiting op een meer gecontroleerde manier te herhalen. Volgens Alms theorie is het laterale systeem dominanter wanneer beweging bewust wordt gecontroleerd. (Alm 2004) De vraag is of het plastisch potentieel van de hersenen hier kan worden benut. Kan directe interventie via het Lidcombe programma bijdragen aan een verbeterde vloeiendheid op de lange termijn?
Er zijn verschillende effectiviteitsstudies gedaan naar het Lidcombe programma met een wisselende mate van betrouwbaarheid. Een van de interessantere studies moet echter worden overwogen. De studie, die gerandomiseerd en gecontroleerd was, was gebouwd op een aanzienlijk aantal kinderen die stotterden tussen de leeftijd van 3 tot 6 jaar (Randomexed Control Trials). De studie bestond uit twee groepen waarbij een van de groepen interventie kreeg via het Lidcombe programma. De groepen werden daarna vergeleken en de resultaten toonden een significant verschil (Jones et al, 2005)
Wij zijn van mening dat het belangrijk is om zowel de behandeling te onderzoeken als te starten op een jonge leeftijd. Wij hopen dat onze gedachten en hypothesen de professionele reflectie en discussie kunnen bevorderen, zowel binnen de spraakpathologie als binnen de geneeskunde. Wij geloven dat een nauwere interdisciplinaire samenwerking en meer onderzoek kunnen bijdragen tot een beter begrip van stotteren. Ons doel is om een meer evidence based , academisch verankerde behandeling te geven. Ons fundamentele doel is om patiënten die stotteren de beste en meest effectieve therapie te bieden.
Referanser:
Abwender, D.A., Trinidad, K.S. et al. 1998, Features resembling Tourette’s syndrome in develpmental stuttering.
Alm, P., 2004, Stotteren en de basale ganglia circuits: een kritisch overzicht van mogelijke relaties, Journal of Communication Disorders 37, 2004:325-369
Christmann, H., 2007, Evidensbaseret stammebehandling, Norsk Tidsskrift for logopedi 1/2007
Comings, D. et al, 1996, Polygenetic Inheritance of Tourette Syndrome, Stuttering, Attention Deficit Hyperactivity Disorder, Conduct, and Oppositional Defiant Disorder, American Journal of Medical Genetics 67:264-288
Craig A. et al, 2002, Epidemiology of stuttering in the communication across the entire life span, Journal of Speech Language Hearing Research, 45:1097-1105.
Dietrichs E., 2007. Hjernens plastisitet – perspektiver for rehabilitering etter hjerneslag. Tidsskr Nor Lægeforen, 127:1228-1231.
Foundas, A.L. et al, 2001, Anomalous anatomy of speech-language areas in adults with persistent developmental stuttering, Neurology 2001;57:207-215
Foundas, A.L. et al, 2004, Aberrant auditory processing and atypical planum temporale in developmental stuttering, Neurology 2004;63:1640-1646
Fox, P.T. et al, 1996, A PET study of the neural systems of stuttering. Nature, 382:158-162.
Giraud, A-L. et al., 2007. Severity of dysfluency correlates with basal ganglia activity in persistant developmental stuttering. Brain Language 2007 (Tilgjengelig online i påvente av trykking)
Goldberg, G., 1991, Microgenetic theory and the dual premotor systems hypothesis: implications for rehabilitation of the brain-damaged subject. I R. E. Hanlon (Ed.), Cognitive microgenesis:a neuropsychological perspective, N.Y.: Springer.
Gitaar, B. 2006: Stotteren. Een geïntegreerde benadering van de aard en de behandeling. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins
Haaland-Johansen, L., 2007, Evidensbasert praksis ‘ av interesse for norsk logopedi?, Norsk Tidskrift for Logopedi 2/2007:5-9
Jones M.et al, 2005, BMJ, doi:10.1136(bmj.38520.451840, publisert 11. August 2005
Lindcoln, M. et al, 2006, Altered auditory feedback and the treatment of stuttering: A review, Journal of Fluency Disorders 31, 2006:71-89
Lind, M. 2004, Flyt i språkproduksjonen, Norsk Tidskrift for Logopedi I/2004
Yairi, E, & Ambrose, N., 2005, Early childhood stuttering. Austin, TX:Pro-Ed, Inc.
Yairi E., 2005: On the Gender Factor in Stuttering, Stuttering Foundation of America nieuwsbrief, Herfst 2005: 5