Kathleen Henriksen, M.D.
Afdelingen for skadestue, Ullevål Universitetshospital, 0407 Oslo, Norge
Eirik Solheim M.D.
Sørlandet Hospital, 4809 Arendal, Norge
Hilda Sønsterud
Tale- og sprogpatolog, Oslo, Norge
Greg Jablonski, M.D., Ph.D.
Senior ørekirurg
Afdelingen for øre-næse-halskirurgi , ØPO-klinikken,
Rikshospitalet Universitetshospital og Universitetet i Oslo
N-0027 Oslo, Norge
Espen Dietrichs, M.D., Ph.D.
Professor i neurologi, afdelingsleder
Afdelingen for neurologi
Center for klinisk neurovidenskab
Rikshospitalet Universitetshospitalet og Universitetet i Oslo
N-0027 Oslo, Norge
Dette er den engelske oversættelse af en artikel offentliggjort i oktober 2007-udgaven af Norsk Tidskrift for Logopedi.
Det er veletableret, at nogle stammere kan opleve en spontan forbedring af deres talefærdighed, når de taler i kor eller med sang, en såkaldt koral effekt. Vi er af den opfattelse, at hvis teknisk intervention mod stammen eller modereret tale iværksættes, mens hjernen stadig er plastisk, dvs. før 7-årsalderen, kan det være muligt at fremkalde vedvarende flydende talefærdighed, efterhånden som hjernen re-modulerer sig for at omgå dysfunktionelle nervebaner. Denne hypotese er baseret på hjernens betydelige potentiale for plastisk forandring og logisk udledning fra den empiriske behandling af astigmatisme.
Baggrund
Den anslåede prævalens for stamning i den voksne befolkning er mellem 0,7 og 1 %. Stottering kan være et betydeligt socialt handicap. Traditionelt er den blevet diagnosticeret og behandlet af talepatologer og psykologer. Stottering er en kompleks neuromotorisk taleforstyrrelse, der ofte har en genetisk disposition. Essentiel stamning er ofte karakteriseret ved blokeringer med fuld stop af luft og lyd, gentagelse af lyde eller forlængelse af stavelser. Der er enighed om at definere stottering som en procentdel af dysfluency pr. 100 ord, hvor 5 % repræsenterer en mild stottering, mens 12 % eller mere betragtes som en alvorlig tilstand. (Guitar 2006) Med essentiel stottering menes, at stottering er den grundlæggende dysfunktion og ikke at den er et symptom på en anden sygdom.
Det har været kendt siden oldtiden, at fysisk manipulation under stottering kan påvirke stotterefrekvensen. Det er skrevet, at Demosthenes (384-322) som dreng helbredte sig selv for stamning ved at tale med småsten i munden. I 1960’erne blev det opdaget, at en del af den stottende befolkning oplevede en remission, når de blev udsat for forsinket auditiv feedback (DAF). Efterfølgende er der blevet udviklet mange apparater, der leverer DAF-behandling. Vi vil betegne dette som teknisk intervention. Teknisk intervention omfatter, at patienten udstyres med en anordning, der giver et ekko af patientens egen stemme med en forsinkelse på mellem 50 og 200 ms. I et forsøg på at undgå udvikling af modstand med tiden justeres frekvensen af patientens egen stemme også op eller ned, fra +/- 1000 Hz til 500 Hz. Dette kaldes Frequency Altered Feedback (FAF). Hvor stor en procentdel af patienterne der reagerer på virkningen af DAF/FAF er endnu ikke ordentligt dokumenteret. DAF/FAF er dog blevet brugt og bliver stadig brugt til behandling af stammen.
Eksisterende hypoteser
Foundas (2004) er af den opfattelse, at personer, der stammer, har en auditiv opfattelsesdefekt. Hun har postuleret, at manipulation af høresignalet med DAF/FAF kan påvirke graden af flydende sprogfærdighed hos nogle patienter, der stammer: “Det auditive system, i det mindste på niveauet af auditivt input, er involveret i begge disse to fluency-inducerende tilstande. Der kan således være tale om en defekt på auditorisk behandlingsniveau, som i det mindste delvist vendes med disse procedurer”. (Foundas et al, 2004, s.1640)
Van Riper beskrev stottering som en konsekvens af en dis-synkronisering af sekventielle motoriske talebevægelser (Guitar 2006). Kan dette være en konsekvens af en auditiv opfattelsesfejl eller en dysfunktion i de basale ganglier?
I 1991 foreslog G. Goldberg en hypotese, som groft forenklet siger, at der findes to veje, som kan bruges til at initiere motorisk aktivitet. Det dobbelte system består af en medial vej, som omfatter de basale ganglier , og en lateral vej, som omfatter lillehjernen. Den laterale kanal omfatter den præmotoriske hjernebark, lillehjernen og forbindelserne mellem dem. Ifølge hypotesen aktiveres det laterale tractus under bevidste koordinerede bevægelser. Aktivering af dette laterale trakt kan være med til at mindske symptomer, som skyldes en dysfunktion i det mediale trakt, basalganglier f.eks. ved Parkinsons sygdom. (Goldberg,1991) Alm (2004) har yderligere opstillet en hypotese om ætiologien bag stottering: ” Den centrale dysfunktion ved stottering foreslås at være nedsat evne hos de basale ganglier til at producere timing-signaler for initiering af det næste motoriske segment i talen. (Alm, 2004, s.325)
I henhold til Foundas (2004) og Alm (2004) kan man foranledige hjernen til at flytte trakter ved at ændre den auditive feedback. En stor del af forholdet mellem de forskellige strukturer og deres rolle i patogenesen for stottering er stadig ukendt. Ikke desto mindre synes det rimeligt at bruge Goldbergs hypotese (1991) om laterale versus mediale trakter som en arbejdsmodel for stottering. (Alm 2004) Hvis at fejlen rent faktisk opstår i det mediale tractus/basalganglier, kan man ved at aktivere det laterale koordinerede tractus omgå det “fejlbehæftede kredsløb” ved at aktivere det laterale koordinerede tractus. I et sådant system ville det synes rimeligt at observere mere flydende tale og dermed skabe grundlaget for at forstå de terapeutiske virkninger af koralæsning og auditiv feedback (DAF/FAF). Ved flydende tale forstås taleproduktion, der er jævn, rytmisk og ikke anstrengt (Lind 2004).
Radiologi
En vis grad af støtte til Alm’s teori kan findes i en nyere undersøgelse med funktionel magnetisk resonansbilleddannelse (fMRI), der blev udført på 16 voksne stammere. Billederne blev taget før og efter Kassel Stuttering Therapy (Giraud et al, 2007). Før behandlingen havde patienterne øget aktivitet i en del af de basale ganglier (nucleus caudatus), mens denne aktivitet ikke længere var til stede efter en vellykket behandling.
Med hjælp af Positron Emission Tomography (PET) teknologi er der fundet støtte til en række ætiologiske hypoteser om stottering:
– Manglende udvikling af dominans af venstre hjernehalvdel.
– Hyperaktivitet i højre hjernehalvdel.
– Deaktivering af det frontalt-temporale system, der er involveret i taleproduktion.
– Hyperaktivitet i motoriske systemer.
Hyperaktiviteten viste sig at blive signifikant reduceret ved brug af koral tale. Desuden var der en tilsvarende reaktivering af de deaktiverede frontalt-temporale systemer. (Fox et al, 1996).
I betragtning af, at en PET-scanning er et billede af metabolisk aktivitet over en forløbne tid, anser vi funktionelle fund af den ovenfor anførte type for at være dårligt egnede til at forstå ætiologien bag stammen. Den tid, der går fra dysfunktionen opstår, til supplerende mekanismer aktiveres, er så kort, at det sandsynligvis er umuligt med den nuværende teknologi at afsløre det faktiske tidspunkt for dysfunktionen. Spørgsmålet er så: Hvilke af de observerede ændringer repræsenterer fejlpunktet, og hvilke repræsenterer hjernens sekundære kompensationsmekanismer?
Dr. Chang (Schonfeld , 2007) har hos både børn og voksne, der stammer, observeret en reduktion af den hvide substans i områder, der forbinder den frontale motorisk-sproglige region og den sprogforståelsesmæssige region. Dr. Chang udtrykte følgende tanker i Ped News (januar 2007, s.34)):
‘Voksne, der stammer, udviser de samme afvigelser i trakterne som børn, men viser også asymmetri i volumen af grå substans, hvilket tyder på, at fundet af grå substans hos voksne afspejler neuroplastiske ændringer sekundært til et liv med stamning.’
Dette må betragtes som et betydningsfuldt fund, idet det repræsenterer en introduktion af hjernens plastiske forandring i stotters patologi .
Kan terapi inducere plastisk forandring?
Under klinisk afprøvning af et DAF/FAF-apparat observerede Henriksen og Solheim en teknisk induceret spontan remission hos en svær stottende patient. Afprøvningen blev udført under kontrollerede forhold på Rikshospital i Oslo Norge den 4. november 2003. Under stor akademisk skepsis spørger vi; kan en sådan remission i nogle tilfælde være permanent?
I de sidste par år har vi lært, at hjernen har et enormt potentiale for plastisk forandring gennem hele livet, både som følge af normal indlæring og restitution efter skader (se Dietrichs, 2007 for en oversigt). Ikke desto mindre er det i de første par år af livet, at hjernen har sit største potentiale for plastisk forandring. I disse år er alle de vigtige nervebaner ved at blive fuldt udviklet, og de baner, der ikke er i brug, bliver gradvist nedbrudt. Denne remodulationsproces anvendes i klinisk medicin, f.eks. i forbindelse med behandling af børn med astigmatisme. Behandlingen omfatter en periode med skiftevis lappeløsning af det justerede og det ikkejusterede øje, hvorved barnet trænes i at bruge begge øjne. Det anbefales, at dette gøres før 7-årsalderen for at opnå optimal effekt. Hvis dette ikke gøres, vil hjernen ofte undertrykke synet og nedbryde det krydsede øjes optiske kanal, hvilket potentielt kan føre til blindhed.
Baseret på den nuværende viden om hjernens enorme potentiale for plastisk forandring og logisk udledning fra den empiriske behandling af astigmatisme har Henriksen og Solheim udviklet følgende hypotese: Hvis teknisk intervention mod stamning iværksættes, mens hjernen er i sin mest plastiske fase (før 7-årsalderen), kan det være muligt at fremkalde en vedvarende flydende sprogfærdighed, selv efter at apparatet er fjernet. De har endvidere fremsat en teori om, at teknisk intervention med DAF/FAF virker ved at blokere den dysfunktionelle mediale motoriske bane og samtidig aktivere den laterale bane. Derved ville de dysfunktionelle trakter blive nedbrudt under behandlingen. Dette kunne i teorien resultere i en permanent fluency medieret af det laterale system.
En parallel hypotese kunne præsenteres til evaluering af Lidcombe-programmets effekt. Et vigtigt element i programmet indebærer, at forældrene deltager aktivt i interventionen. Forældrene er instrueret i at give direkte feedback til barnet (inden for meget specifikke retningslinjer og procedurer). Barnet opfordres til at gentage sin ytring på en mere kontrolleret måde. Ifølge Alms teori er det laterale system mere dominerende, når bevægelsen er bevidst kontrolleret. (Alm 2004) Spørgsmålet er, om hjernens plastiske potentiale kan udnyttes her? Kan direkte intervention via Lidcombe-programmet bidrage til forbedret fluency på lang sigt?
Der er foretaget flere effektivitetsundersøgelser af Lidcome-programmet med varierende grader af pålidelighed og pålidelighed. En af de mere interessante undersøgelser bør dog tages i betragtning. Undersøgelsen, som var randomiseret og kontrolleret, var bygget på et betydeligt antal børn, der stammede i alderen 3 til 6 år (Randomexed Control Trials). Undersøgelsen bestod af to grupper, hvor den ene af grupperne modtog intervention gennem Lidcombe-programmet. Grupperne blev herefter sammenlignet, og resultaterne viste en signifikant forskel (Jones et al, 2005)
Vi er af den opfattelse, at det er vigtigt at undersøge samt iværksætte behandling i en tidlig alder. Vi håber, at vores tanker og hypoteser kan fremme den faglige refleksion og diskussion både inden for talepatologi og medicin. Vi mener, at et tættere tværfagligt samarbejde og mere forskning kan bidrage til en øget forståelse af stammen. Vores mål er at give en mere evidensbaseret , fagligt forankret behandling. Vores grundlæggende mål er at give patienter, der stammer, den bedste og mest effektive behandling.
Referanser:
Abwender, D.A., Trinidad, K.S. et al. 1998, Features resembling Tourette’s syndrome in develpmental stuttering.
Alm, P., 2004, Stuttering and the basal ganglia circuits: a critical review of possible relations, Journal of Communication Disorders 37, 2004:325-369
Christmann, H., 2007, Evidensbaseret stammebehandling, Norsk Tidsskrift for logopedi 1/2007
Comings, D. et al, 1996, Polygenetic Inheritance of Tourette Syndrome, Stuttering, Attention Deficit Hyperactivity Disorder, Conduct, and Oppositional Defiant Disorder, American Journal of Medical Genetics 67:264-288
Craig A. et al, 2002, Epidemiology of stuttering in the communication across the entire life span, Journal of Speech Language Hearing Research, 45:1097-1105.
Dietrichs E., 2007. Hjernens plastisitet – perspektiver for rehabilitering etter hjerneslag. Tidsskr Nor Lægeforen, 127:1228-1231.
Foundas, A.L. et al, 2001, Anomalous anatomy of speech-language areas in adults with persistent developmental stuttering, Neurology 2001;57:207-215
Foundas, A.L. et al, 2004, Aberrant auditory processing and atypical planum temporale in developmental stuttering, Neurology 2004;63:1640-1646
Fox, P.T. et al, 1996, A PET study of the neural systems of stuttering. Nature, 382:158-162.
Giraud, A-L. et al., 2007. Sværhedsgraden af dysfluency korrelerer med basal ganglia aktivitet i persisterende udviklingsstottering. Brain Language 2007 (Tilgjengelig online i påvente af trykking)
Goldberg, G., 1991, Microgenetic theory and the dual premotor systems hypothesis: implications for rehabilitation of the brain-damaged subject. I R. E. Hanlon (Ed.), Cognitive microgenesis:a neuropsychological perspective, N.Y.: Springer.
Guitar, B. 2006: Stuttering. En integreret tilgang til dens natur og behandling. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins
Haaland-Johansen, L., 2007, Evidensbasert praksis ‘ af interesse for norsk logopedi?, Norsk Tidskrift for Logopedi 2/2007:5-9
Jones M.et al, 2005, BMJ, doi:10.1136(bmj.38520.451840, publisert 11. August 2005
Lindcoln, M. et al, 2006, Altered auditory feedback and the treatment of stuttering: A review, Journal of Fluency Disorders 31, 2006:71-89
Lind, M. 2004, Flyt i sprogproduksjonen, Norsk Tidskrift for Logopedi I/2004
Yairi, E, & Ambrose, N., 2005, Early childhood stuttering. Austin, TX:Pro-Ed, Inc.
Yairi E., 2005: On the Gender Factor in Stuttering, Stuttering Foundation of America newsletter, Fall 2005: 5